Progressive Multifocal Leukoencephalopathy Treated by Immune Checkpoint Inhibitors - Université Toulouse III - Paul Sabatier - Toulouse INP Accéder directement au contenu
Article Dans Une Revue Annals of Neurology Année : 2023

Progressive Multifocal Leukoencephalopathy Treated by Immune Checkpoint Inhibitors

Agnès Sommet
Guillaume Martin-Blondel
Bodo Grimbacher
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Clemens Warnke
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Rebecca Wicklein
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Martijn Wijburg
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Matthijs Brouwer
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Nicolas Lambert
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Marion Gaudin
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Pierre Duffau
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Florence Gourdon
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Damien Biotti
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Francois Lifermann
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Ronak Kapadia
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Tzlil Shifman
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Oded Shamriz
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Joseph Berger
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Olivier Lambotte
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Thomas Perpoint
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Asaff Harel
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Benjamin Wyplosz
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Résumé

Objective: Our aim was to assess the real-world effectiveness of immune checkpoint inhibitors for treatment of patients with progressive multifocal leukoencephalopathy (PML). Methods: We conducted a multicenter survey compiling retrospective data from 79 PML patients, including 38 published cases and 41 unpublished cases, who received immune checkpoint inhibitors as add-on to standard of care. One-year follow-up data were analyzed to determine clinical outcomes and safety profile. Logistic regression was used to identify variables associated with 1-year survival. Results: Predisposing conditions included hematological malignancy (n = 38, 48.1%), primary immunodeficiency (n = 14, 17.7%), human immunodeficiency virus/acquired immunodeficiency syndrome (n = 12, 15.2%), inflammatory disease (n = 8, 10.1%), neoplasm (n = 5, 6.3%), and transplantation (n = 2, 2.5%). Pembrolizumab was most commonly used (n = 53, 67.1%). One-year survival was 51.9% (41/79). PML-immune reconstitution inflammatory syndrome (IRIS) was reported in 15 of 79 patients (19%). Pretreatment expression of programmed cell death-1 on circulating T cells did not differ between survivors and nonsurvivors. Development of contrast enhancement on follow-up magnetic resonance imaging at least once during follow-up (OR = 3.16, 95% confidence interval = 1.20-8.72, p = 0.02) was associated with 1-year survival. Cerebrospinal fluid JC polyomavirus DNA load decreased significantly by 1-month follow-up in survivors compared to nonsurvivors (p < 0.0001). Thirty-two adverse events occurred among 24 of 79 patients (30.4%), and led to treatment discontinuation in 7 of 24 patients (29.1%). Interpretation: In this noncontrolled retrospective study of patients with PML who were treated with immune checkpoint inhibitors, mortality remains high. Development of inflammatory features or overt PML-IRIS was commonly observed. This study highlights that use of immune checkpoint inhibitors should be strictly personalized toward characteristics of the individual PML patient. ANN NEUROL 2023;93:257-270.
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Citer

Xavier Boumaza, Baptiste Bonneau, Damien Roos-Weil, Carmela Pinnetti, Sebastian Rauer, et al.. Progressive Multifocal Leukoencephalopathy Treated by Immune Checkpoint Inhibitors. Annals of Neurology, 2023, 93 (2), pp.257-270. ⟨10.1002/ana.26512⟩. ⟨hal-04064319⟩
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